Regionální migrující osteoporóza –  diferenciálně dia­gnostický problém


Regional migrating osteoporosis – a case report

Regional migrating osteoporosis (RMO) was observed in young man with episodes of bone pain in bearing joints, which migrated from hip to leg and subsequently to knee on the unilateral side. Dynamic scintigraphy (SPECT) carried out during relapse of pain demonstrated increased accumulation of radioizotope in Lisfrank joint, distal epiphysis of femur and proximal epiphysis of tibia on the unilateral side due to hyperperfusion and high metabolic turnover in these regions of the skeleton. Dia­gnosis of RMO was confirmed by magnetic resonance (MRI), which showed bone marrow edema of corresponding regions. Although RMO is relatively benign disease with spontaneous remisions, infection etiology or the more serious avascular necrosis should be taken into account.

Key words:
regional migrating osteoporosis –  bone marrow edema –  avascular necrosis –  dynamic scintigraphy –  magnetic resonance


Autoři: I. Žofková 1;  J. Hrbáč 3;  J. Dostál 4;  J. Šprindrich 2
Působiště autorů: Endokrinologický ústav Praha, ředitelka doc. MU Dr. Běla Bendlová, CSc. 1;  Radiodia­gnostická klinika 3. lékařské fakulty UK a FN Královské Vinohrady Praha, přednosta doc. MU Dr. Václav Janík, CSc. 2;  Oddělení nukleární medicíny Slezské nemocnice v Opavě, p. o., Opava, přednosta prim. MU Dr. Jiří Hrbáč 3;  Oddělení radiologické Slezské nemocnice v Opavě, p. o., Opava, přednosta prim. MU Dr. Milan Cvek 4
Vyšlo v časopise: Vnitř Lék 2013; 59(9): 841-845
Kategorie: Kazuistika

Souhrn

Byl pozorován případ regionální migrující osteoporózy (RMO) u mladého muže projevující se relapsy bolestí nosných kloubů migrujících z kyčle do nohy a do kolenního kloubu. Zvýšené vychytávání radioizotopu v oblasti Lisfrankova kloubu, v distální epifýze femuru a v proximální epifýze tibie na unilaterální straně zaznamenané při dynamické scintigrafii (SPECT) v době relapsu bolestí odpovídalo hyperperfuzi a vysoké metabolické aktivitě v těchto lokalizacích skeletu. Dia­gnóza RMO byla potvrzena magnetickou rezonancí (MRI), která v těchto ložiscích identifikovala edém kostní dřeně. Přestože RMO je benigní onemocnění se spontánními remisemi, může být změněna za infekční postižení nebo závažnou avaskulární nekrózu.

Klíčová slova:
regionální migrující osteoporóza –  syndrom dřeňového edému –  avaskulární nekróza –  dynamická scintigrafie –  magnetická rezonance

Úvod

Regionální migrující osteoporóza (RMO) (edém kostní dřeně, reflexní sympatická dystrofie) je poměrně vzácná forma lokalizovaného řídnutí kostí postihující většinou muže středního věku [1]. RMO není specifickým onemocněním, ale syndromem neznámé etiologie [3]. Ve starší literatuře lze sice nalézt zmínku o možném primárním mikropoškození kosti s lokální hyperstimulací kostní remodelace a mikrofrakturami [2], tato hypotéza však zatím nebyla verifikována.

RMO se manifestuje rychlým nástupem bolestí nosných kloubů dolních končetin, především kyčle, kolen a kotníků, někdy i páteře, které obvykle trvají 2 týdny až 6 měsíců. Posléze se bolesti přesouvají do jiného kloubu nebo vzácněji migrují uvnitř téhož kloubu [4,5]. Již při prvních obtížích (kdy nejsou patrné patologické změny na rentgenogramu) lze při vyšetření magnetickou rezonancí (MRI) nalézt typický obraz edému kostní dřeně. Později dojde k demineralizaci kosti v okolí postiženého kloubu. Ačkoliv RMO je onemocněním reverzibilním, bez trvalého poškození kostní dřeně, ve vzácných případech může přejít do závažnější avaskulární nekrózy. Další komplikací onemocnění může být generalizovaná osteoporóza postihující trabekulární kost [6].

Variantou RMO je tranzitorní osteopenie kyčle (TOK), nejčastěji postihující ženy v posledním trimestru gravidity. Mírnější lokalizovaná varianta TOK byla popsána v roce 1959 Cur­tisem a Kincaidem [7] u 3 žen. Později McAlindon et al [8] publikovali případ RMO u 52letého muže s akutním zduřením kolenního kloubu. Radiograficky byl zjištěn výpotek v kloubu a osteoporóza v jeho okolí. Radioizotopový scan ukázal zvýšené vychytávání izotopu v postižené oblasti, které se postupně přesouvalo do dalších nosných kloubů. Počítačová tomografie (CT) u tohoto muže odhalila fokální osteoporózu bez přítomnosti erozí. Další 3 případy RMO verifikované izotopovou zobrazovací technikou a MRI byly popsány Yamasakim et al [9]. V 1 případě šlo o postižení mediálního kondylu, které se posléze přesunulo na stranu laterální, ve 2 případech s průvodnou subchondrální frakturou. Další 3 případy RMO komplikované demineralizací skeletu celé dolní končetiny a závažnou generalizovanou osteoporózou byly popsány Trevisanem el al [2]. Ztráta trabekulární kostní hmoty se pohybovala v rozmezí 3,5– 33,6 %. Nižší ztráty kostní hmoty (1,1– 19,1 %) byly zaznamenány v oblastech s převažující kortikální kostí.

Straten et al [10] popsali případ muže středního věku s ankylozující spodylitidou, u něhož byla pomocí MRI prokázána rozsáhlá zóna edému kostní dřeně bez demarkační zóny a bez fraktury v oblasti kolenních kloubů. Případ 47letého muže s migrujícím syndromem edému kostní dřeně pozoroval Suresh [11]. Analýza souboru 22 nemocných s RMO byla pub­likována Karantanasem et al [12]. Soubor 34 nemocných s RMO (62 % mužů) s algickým syndromem kyčle pozorovali Ragab et al [13]. U 31 nemocných tohoto souboru šlo o unilaterální postižení. Metaanalýza zahrnující 63 pacientů (47 mužů) zpracovaná Cahirem a Tomsem [6] ukázala, že nejčastěji postiženým kloubem je kyčel, dále klouby kolenní, kotníky a noha. Tyto studie naznačují, že RMO postihuje především muže středního věku. Přehled viz též v monografii Žofková [14].

V předloženém sdělení je popsán případ 39letého muže, u něhož se první diskrétní příznaky RMO objevily již ve 20. roce věku.

Popis případu

U pacienta, muže, rok narození 1973, se objevily první bolesti kolenních kloubů v roce 1993. Ke spontánnímu zklidnění došlo po několika týdnech, ale v roce 2003 se bolesti stejného charakteru objevily v kyčli. Tehdy bylo vysloveno podezření na aseptickou nekrózu levé kyčle. I tento relaps byl následován spontánní remisi. V roce 2009 se bolest objevila v levém nártu a kotníku. Diferenciálně dia­gnosticky byla zvažována infekční etiologie (průkaz chlamydiové infekce a ústup bolestí po léčbě Sumamedem). K dalšímu relapsu artralgií (pravá kyčel) došlo v červnu roku 2011. Izotopový scan v té době připouští možnost aseptické nekrózy nebo zánětlivé infekce. Pacient byl proto opět léčen Sumamedem. Bolesti v kyčli vymizely, ale vzápětí se objevily v pravém nártu. Zhoršovaly se fyzickou zátěží a byly provázeny mírným otokem nártu. Léčba klaritromycinem přinesla jen nevýrazné zlepšení.

Další recidiva bolestí, nyní v pravém kolenním kloubu a pravé noze, byla zaznamenána v listopadu roku 2011. Dynamická scintigrafie prokazuje zvýšené vychytávání radioizotopu v bolestivých lokalizacích odpovídající vysoké perfuzi, hyperemii a zrychlenému metabolickému obratu v obou kondylech pravého femuru a pravého talu. Stav byl hodnocen jako časná (resorpční) fáze aseptické nekrózy. Na CT obraze byly popisovány skvrnité dekalcinované struktury s mnohočetnými cystickými projasněními. Naopak nález hyperperfuze v hlavici pravého femuru nebyl v té době již prokazatelný. Bylo vysloveno podezření na zánětlivou etiologii a zvážena i možnosti aseptické nekrózy nebo dystrofie v postižených ložiscích.

Při dalším relapsu algického syndromu v pravé noze a pravém kolenním kloubu v létě roku 2012 byla izotopová a rentgenová vyšetření opakována s těmito výsledky (MU Dr. Dostál, komentář doc. MU Dr. Šprindrich):

SPECT/ LDCT hlezna vpravo (červen roku 2012): vykazuje zřetelně vyšší aktivitu v oblasti Lisfrankova skloubení včetně bazí I. a II. metatarsu (obr. 1 a 2). Izotopový scan koresponduje s obrazem MRI vyšetření, kde jsou patrna nehomogenní ložiska edému kostní dřeně v oblasti Lisfrankova kloubu pravé nohy, nejvýrazněji v os cuneiforme medialis a také v bazích I. a II. metatarsu a os cuneiforme intermedium (obr. 3). Izotopový scan pravého kolenního kloubu ukazuje vysokou perfuzi a rychlý metabolický obrat v obou kondylech (obr. 4). V CT obraze pravého kolenního kloubu je v oblasti femuru a tibie zřetelná, ale nehomogenní (zřejmě ustupující) dekalcinace kondylů femuru (obr. 5). MRI pravého kolenního kloubu provedená v srpnu roku 2012 ukazuje diskrétní ložiska zřejmě již ustupujícího edému kostní dřeně, a to v distální epifýze femuru a proximální epifýze tibie, která jsou naznačená pouze v sekvenci s potlačením tuku (obr. 6). Zatímco nález ještě koresponduje se scintigrafickým obrazem z června roku 2012, MRI kyčlí ze srpna roku 2012 již vykazuje normální morfologii i signální intenzity včetně sekvencí s potlačením tuku (obr. 7). Také MRI vyšetření pravého hlezna provedené v srpnu roku 2012 již nevybočovaly z mezí normy.

Dynamická scintigrafie (SPECT) (červen roku 2012). Vyšší perfuze i metabolický obrat v oblasti Lisfrankova skloubení včetně bází I. a II. metatarzu. Nález odpovídá MRI obrazu (obr. 3).
Obr. 1. Dynamická scintigrafie (SPECT) (červen roku 2012). Vyšší perfuze i metabolický obrat v oblasti Lisfrankova skloubení včetně bází I. a II. metatarzu. Nález odpovídá MRI obrazu (obr. 3).

Dynamická scintigrafie (SPECT) nohou (červen roku 2012). Vyšší perfuze i metabolický obrat v oblasti Lisfrankova skloubení vpravo.
Obr. 2. Dynamická scintigrafie (SPECT) nohou (červen roku 2012). Vyšší perfuze i metabolický obrat v oblasti Lisfrankova skloubení vpravo.

MRI nohy (červen roku 2012). Prokazatelný obraz nehomogenního edému v oblasti Lisfrankova kloubu, nejvýrazněji v os cuneiforme med. a v bázích I. a II. metatarzu (skvrnitě dekalcinovaná struktura a mnohočetná cystická projasnění v talu viditelná CT obraze, nejsou při MRI prokazatelná).
Obr. 3. MRI nohy (červen roku 2012). Prokazatelný obraz nehomogenního edému v oblasti Lisfrankova kloubu, nejvýrazněji v os cuneiforme med. a v bázích I. a II. metatarzu (skvrnitě dekalcinovaná struktura a mnohočetná cystická projasnění v talu viditelná CT obraze, nejsou při MRI prokazatelná).

Dynamická scintigrafie (SPECT) pravého kolenního kloubu. Vyšší aktivita v kondylech femuru i tibie (červen roku 2012).
Obr. 4. Dynamická scintigrafie (SPECT) pravého kolenního kloubu. Vyšší aktivita v kondylech femuru i tibie (červen roku 2012).

CT femuru a tibie (červen roku 2012). Nehomogenní (zřejmě ustupující) dekalcinace kondylů femoru.
Obr. 5. CT femuru a tibie (červen roku 2012). Nehomogenní (zřejmě ustupující) dekalcinace kondylů femoru.

MRI kolenních kloubů (srpen roku 2012). Diskrétní ložiska kostního edému v distální epifýze pravého femuru a proximální epifýze tibie, naznačená pouze v sekvenci s potlačením tuku (ložiska edému nebyla popsána na CT obraze v roce 2011).
Obr. 6. MRI kolenních kloubů (srpen roku 2012). Diskrétní ložiska kostního edému v distální epifýze pravého femuru a proximální epifýze tibie, naznačená pouze v sekvenci s potlačením tuku (ložiska edému nebyla popsána na CT obraze v roce 2011).

MRI kyčlí (srpen roku 2012). Na obou kyčlích je zcela normální obraz morfologie i signálních intenzit včetně sekvencí s potlačením tuku (v porovnání s CT vyšetřením v roce 2011, kdy byla popisována nepravidelně prořídlá struktura suspektní z časnější fáze aseptické nekrózy, na tomto snímku není prokazatelná; nelze zaznamenat ani ložiska dřeňového edému).
Obr. 7. MRI kyčlí (srpen roku 2012). Na obou kyčlích je zcela normální obraz morfologie i signálních intenzit včetně sekvencí s potlačením tuku (v porovnání s CT vyšetřením v roce 2011, kdy byla popisována nepravidelně prořídlá struktura suspektní z časnější fáze aseptické nekrózy, na tomto snímku není prokazatelná; nelze zaznamenat ani ložiska dřeňového edému).

Na základě průběhu nemoci a výsledků zobrazovacích metod (izotopová zobrazovací metoda, MRI a CT) bylo vysloveno podezření na RMO. Z- skóre celotělové kostní denzitometrie (DXA) v bederní páteři bylo – 1,3, v L4 – 2,0 (na hranici osteopenie), v krčku femuru – 0,3. Hodnoty qCT měřené v oblasti L1, L2 a L3 provedené v roce 2012 také odpovídají osteopenii. Výsledky celotělového měření DXA nevybočovaly z mezí normy: hodnota BMC (bone mineral content) byla 2 538 g a netukové (svalové) tkáně 66 806 g.

Z laboratorních vyšetření byly nápadné velmi nízké hladiny 25(OH) vitaminu D (27 nmol/ l při normálním evropském rozmezí 75– 250 nmol/ l). Zvýšené hodnoty indexu deoxypyridinolin/ kreatinin v moči (6,2 nmol/ mmol při referenčním rozmezí 2,3– 5,4) ukazují na lehce zvýšenou aktivitu kostní resorpce. Naopak kostní izoenzym ALP byl v normě (9,3 μg/ l), podobně jako hladina β- crossLaps v krvi (0,40 μg/ l). Ostatní bio­chemická vyšetření včetně hladin testosteronu, estradiolu, kreatininu, parathormonu a iontogram byly v mezích referenčních hodnot. Vzhledem k hypovitaminóze D byla zahájena suplementace vitaminem D a ve snaze kontrolovat kostní remodelaci a potlačit algický syndrom byl podáván kalcitonin (200 j. intranazálně denně). Při této léčbě došlo k výraznému ústupu bolestí v postižených kloubech.

Diskuze a závěr

Obraz zvýšeného vychytávání radioizotopu v bolestivých kloubech koresponduje s radiodia­gnostickým vyšetřením, i když časová synchronizace obou postupů není vzhledem k dynamice a lokalizaci potíží pacienta optimální. Přihlédneme‑li i k anamnéze, je migrující charakter popsaných změn zřejmý, a to jak klinicky, tak při zo­brazovací dia­gnostice; přitom jako nejcitlivější indikátor se jeví zvýšené vychytávání radioizotopu v postižených ložiscích. Avšak i diskrétní obraz kostního edému na MRI zjištěný v srpnu roku 2012 (který je zřejmě již projevem ustupující aktivity) podobně jako ložiska dekalcinace v CT obraze kolenních kloubů jsou velmi suspektní.

V radiologické literatuře je jen málo hodnověrných publikací, které se k této problematice vztahují. Výjimkou jsou jen ně­kte­ré studie, zejména práce Karantanase et al [12]. Při nízké frekvenci výskytu RMO může onemocnění unikat pozornosti a být příčinou diferenciálně dia­gnostických rozpaků. Mylně může být považována za onemocnění infekční nebo za aseptickou nekrózu, jak tomu bylo i u našeho pacienta. Na RMO upozorní stěhovavý algický syndrom kloubů dolních končetin a relapsy obtíží. Dia­gnózu potvrdí radionuklidový scan a MRI. Kostní bio­psii, která by zřejmě potvrdila edém kostní dřeně s histomorfometrickým obrazem extrémně aktivované kostní remodelace, jsme nepovažovali za indikovanou vzhledem k charakteristickému klinickému průběhu nemoci i výsledkům zobrazovacích metod. Celotělová kostní denzitometrie může prokázat i generalizovanou osteoporózu nebo osteopenii.

Protože etiologie RMO není známa, neexistuje specifická léčba. Bisfosfonáty jsou většinou málo účinné, i když někteří autoři pozorovali ústup obtíží po nasazení antiresorpční léčby [11]. Také u našeho pacienta byl pozorován ústup bolestí během léčby lososím kalcitoninem. Základním předpokladem zklidnění syndromu je vyloučení zátěže nosných kloubů a podávání nesteroidních analgetik a vitaminu D [10]. Vzhledem ke spontánním remisím algického syndromu je kauzalita odpovědi na uvedené postupy nejistá.

Práce byla podpořena projektem (Ministerstva zdravotnictví) koncepčního rozvoje výzkumné organizace 00023761 (Endokrinologický ústav Praha).

Zkratky

SPECT –  jednofotonová emisní výpočetní tomografie (single proton emission computed tomography)

LDCT –  výpočetní tomografie s nízkou dávkou záření (low dose computed tomography)

prof. MUDr. Ivana Žofková, DrSc.

www.endo.cz

e‑mail: izofkova@upcmail.cz

Doručeno do redakce: 3. 4. 2013

Přijato po recenzi: 4. 5. 2013


Zdroje

1. Korompilias AV, Karantanas AH, Lykissas MG et al. Bone marrow edema syndrome. Skeletal Radiol 2009; 38: 425– 436.

2. Trevisan C, Ortolani S. Bone loss and recovery in regional migratory osteoporosis. Osteoporos Int 2002; 13: 901– 906.

3. Vande Berg BC, Lecouvet FE, Koutaissoff S et al. Bone marrow edema of the femoral head and transient osteoporosis of the hip. Eur J Radiol 2008; 67: 68– 77.

4. Minutoli F, Gaeta M, Bottari A et al. MRI findings in regional migratory osteoporosis of the knee migrating from the femur to the tibia. Clin Imaging 2006; 30: 428– 430.

5. Horiuchi K, Shigara N, Fujita N et al. Regional migratory osteoporosis: a case report. J Orthop Sci 2004; 9: 178– 181.

6. Cahir JG, Toms AP. Regional migratory osteoporosis. Eur J Radiol 2008; 67: 2– 10.

7. Curtis PH Jr, Kincaid WE. Transitory demineralization of the hip in pregnancy: a report of three cases. J Bone Point Surg Am 1959; 41: 1321– 1333.

8. McAlindon TE, Ward SA, MacFarlane D et al.Transient regional osteoporosis presenting as a septic arthritis. Postgrad Med J 1993; 69: 871– 873.

9. Yamasaki S, Masuhara K, Miki H et al. Three cases of regional migratory osteoporosis. Arch Orthop Trauma Surg 2003; 123: 439– 441.

10. Straten VH, Franssen MJ, den Broeder AA et al. Regional migratory osteoporosis in a patient with ankylosing spondylitis. Scand J Rheumatol 2009; 38: 63– 65.

11. Suresh SS. Migrating bone marrow edema syndrome: a cause of recurring knee pain. Acta Orthop Traumatol Turc 2010; 44: 340– 343.

12. Karantanas AH, Nicolakopoulos I, Korompilias AV et al. Regional migratory osteoporosis in the knee: MRI findings in 22 patients and review of the literature. Eur J Radiol 2008; 67: 34– 41.

13. Ragab Y, Emad Y, Abou– Zeid A. Bone marrow edema syndromes of the hip: MRI features in different hip disorders. Clin Rheumatol 2008; 27: 475– 482.

14. Žofková I. Regionální migrující osteoporóza. In: Osteologie a kalcium- fosfátový metabolismus. Aktuální témata. Praha: Grada 2012: 116– 120.

Štítky
Diabetologie Endokrinologie Interní lékařství

Článek vyšel v časopise

Vnitřní lékařství

Číslo 9

2013 Číslo 9

Nejčtenější v tomto čísle

Tomuto tématu se dále věnují…


Kurzy Doporučená témata Časopisy
Přihlášení
Zapomenuté heslo

Nemáte účet?  Registrujte se

Zapomenuté heslo

Zadejte e-mailovou adresu se kterou jste vytvářel(a) účet, budou Vám na ni zaslány informace k nastavení nového hesla.

Přihlášení

Nemáte účet?  Registrujte se

VIRTUÁLNÍ ČEKÁRNA ČR Jste praktický lékař nebo pediatr? Zapojte se! Jste praktik nebo pediatr? Zapojte se!

×