Scintigrafické zobrazení hemangiomu – kazuistika


Scintigraphic detection of hemangioma – case report

Aim:
To detect the extent of congenital cutaneous hemangioma.

Methods:
We performed a detection of hemangioma using erythrocytes labeled in vitro with 99mTc. Images were performed with a gamma camera Symbia T (Siemens). We performed a dynamic study for one hour following injection, static and SPECT/CT images followed after 1 and 2 hours.

Results:
We presented a case report of a 25-y-old woman with congenital hemangioma located to the right dorsal side of the body. Nephrectomy of the right kidney due to hemangioma was performed at the age of 3 years. She felt a pain around cutaneous changes for last 6 months. She was sent to scintigraphy for the detection of the extent of involved skin area and the exclusion of an involvement of other organs. We detected multiple lesions of increased accumulation of labeled erythrocytes at the lower dorso-lateral area of the thorax and abdomen on the right side in the skin and subcutaneously penetrating to the muscles of the thoracic and abdominal wall. There were at least 5 foci of irregular shape. The biggest one is 5 cm on average and others 2 to 3 cm. This image was typical for multiple hemangiomas. We did not detect any involvement of adjacent organs including spine.

Conclusion:
This examination revealed several other deeply located hemangiomas except of known cutaneous location. Abdominal organs and spine were not involved. Our case report demonstrates appropriateness of this method to detect the extent of hemangioma.

Key Words:
hemangioma, SPECT/CT, 99mTc labeled erythrocytes


Autoři: Iva Štufková 1;  Otto Lang 1,2
Působiště autorů: Oddělení nukleární medicíny, Oblastní nemocnice Příbram, a. s., ČR 1;  Klinika nukleární medicíny, 3. LF UK a FN Královské Vinohrady, Praha, ČR 2
Vyšlo v časopise: NuklMed 2016;5:10-14
Kategorie: Kazuistika

Souhrn

Cíl:
Zobrazit rozsah postižení při kožním hemangiomu.

Metodika:
Provedena scintigrafická detekce hemangiomu pomocí erytrocytů značených in vitro 99mTc (99mTc-RBC-V inj.). Snímkování na dvoudetektorové gama kameře SYMBIA T. Po i.v. aplikaci radiofarmaka (RF) spuštěn dynamický záznam v trvání 1 hod., následují statické snímky (za 1,5 hod. a za 2,5 hod. po aplikaci RF) a SPECT/CT (za 1 hod. a za 2 hod. po aplikaci RF).

Výsledky:
V kazuistice prezentujeme případ 25leté pacientky s vrozeným kožním hemangiomem v oblasti pravého boku a dolní zadní části hrudníku. Ve třech letech byla provedena nefrektomie vpravo pro hemangiom. Posledních 6 měsíců udává bolestivost v okolí kožních změn. Na vyšetření byla odeslána s cílem zjistit přesný rozsah hemangiomu na pravé straně hrudníku a boku a zjistit, zda není hemangiom i v jiných orgánech. Při vyšetření byla zobrazena vícečetná ložiska zvýšené akumulace 99mTc značených erytrocytů v oblasti pravého dolního hrudníku a břicha (oblast hepatální až subhepatální) dorzolaterálně povrchově v kůži a podkoží zasahující až do svalů hrudní/břišní stěny. Ložisek je minimálně 5, jsou nepravidelného tvaru, největší o průměru cca 5 cm, další 2–3 cm. Nález odpovídá vícečetným hemangiomům. V oblasti parenchymových orgánů a zachycené páteře bez patrného patologického nálezu.

Závěr:
Vyšetření odhalilo mimo známého povrchového kožního hemangiomu několik dalších lézí hlouběji uložených v podkoží a zasahujících do svalů hrudní/břišní stěny. V břišních orgánech a v páteři nebyl hemangiom prokázán. Kazuistika poukazuje na vhodnost použité metody pro určení rozsahu postižení.

Klíčová slova:
hemangiom, SPECT/CT, 99mTc erytrocyty

Úvod

Hemangiomy jsou benigní nádory vzniklé na základě vaskulární anomálie v novorozeneckém, kojeneckém a dětském věku. 1 Jejich základní charakteristikou je buněčná endoteliální proliferace vaskulárního endotelu a sekundární resorpce. Biologickou povahou je hemangiom tumor benigní, ale v některých lokalizacích může pacienta ohrožovat útlakem okolních struktur, masivním krvácením při poranění a také nelze opominout nepříznivý kosmetický efekt těchto afekcí, zvláště v obličeji.

Do skupiny s agresivnějším chováním patří vzácné případy tzv. angiomatózy, což je klinický i patologicko-anatomický termín pro velké, neohraničené a někdy i vícečetné hemangiomy, které prorůstají orgány a tkáněmi a postupně progredují. 2

Kazuistika

V kazuistice prezentujeme případ 25leté pacientky s vrozeným kožním hemangiomem v oblasti pravého boku a dolní pravé části hrudníku. Z důvodu hemangiomu byla na našem oddělení vyšetřena opakovaně v průběhu let 2000–2014.

V anamnéze udává nefrektomii pravé ledviny pro hemangiom ve třech letech věku (1992). Prodělala běžné dětské nemoci, je po cholecystektomii. Jinak je zdravá, s ničím se neléčí.

Poprvé byla na našem oddělení nukleární medicíny vyšetřena v 11 letech (r. 2000), odeslána plastickým chirurgem s diagnózou hemangiomu a sklerotizujícího lymfangiomu pravého boku před plánovaným operačním výkonem.

Scintigrafie autologními erytrocyty značenými in vitro 99mTc byla provedena na gama kameře SP-6 (Elscint). Bylo detekováno ložisko lehce zvýšené akumulace 99mTc značených erytrocytů o velikosti cca 4 x 5 cm v podkoží v dorzální části pravé dolní boční stěny hrudníku. Nález byl interpretován jako hemangiom, podle sytosti zobrazení v. s. v involuci. V jiných oblastech těla nebyla významná ložiska patrná. Z tohoto důvodu nebyla operace provedena, pacientka byla pouze odeslaná na kontrolní vyšetření. To bylo provedeno po roce (2001), opět na gama kameře SP-6, známky zvýšené akumulace značených erytrocytů v oblasti kožního hemangiomu ani v jiné oblasti již nebyly patrné.

V září 2010 byla ošetřena na chirurgické ambulanci pro bolest břicha po nárazu na hranu stolu. V pravém mesogastriu nad jizvou po nefrektomii bylo popsáno zduření velikosti asi 12 x 10 cm s výraznou palpační bolestivostí. Dle sono vyšetření se v. s. jednalo o hematom břišní stěny. Na kontrolu se pacientka již nedostavila.

Na poslední scintigrafické vyšetření byla odeslána v roce 2014 (ve 25 letech) s cílem zjistit přesný rozsah hemangiomu na pravé straně hrudníku a boku a zjistit, zda není hemangiom i v jiných orgánech. Posledních 6 měsíců před vyšetřením udávala bolestivost v okolí kožních změn (dle sono vyšetření byl rozsah změn 42 x 38 x 23 mm).

Snímkování bylo provedeno na dvoudetektorové hybridní gama kameře SYMBIA T. Po i. v. aplikaci 600 MBq 99mTc značených erytrocytů byl proveden dynamický záznam z předního pohledu v trvání 1 hod. (12 snímků po 5 s, 30 snímků po 120 s, matice 128, zoom 1,23), následovaly statické snímky (za 1,5 hod. a za 2,5 hod. po aplikaci, 500 tisíc impulsů, matice 256, zoom 1.23) a SPECT/CT zobrazení (za 1 hod. a za 2 hod. po aplikaci, matice 128, zoom 1,23).

V časné fázi jsme neprokázali zvýšený krevní průtok v zobrazované oblasti. (Obr. 1 A) V pozdní fázi vyšetření byla zobrazena vícečetná ložiska zvýšené akumulace 99mTc značených erytrocytů v oblasti pravé dolní zadní stěny hrudníku a břicha (oblast hepatální až subhepatální) (Obr. 1 B), dorzolaterálně vpravo povrchově v kůži a podkoží (Obr. 2), podle SPECT/CT obrazu zasahující až do svalů hrudní/břišní stěny (Obr. 3 A-J). Ložisek je minimálně 5, jsou nepravidelného tvaru, největší o průměru cca 5 cm, další 2–3 cm. Nález odpovídá vícečetným hemangiomům. V oblasti parenchymových orgánů a páteře zachycené oblasti nebyl prokázán další patologický nález.


Dynamická scintigrafie započatá současně s aplikací v předním pohledu. Oblast hemangiomu je překryta játry, hemangiom se zobrazuje pouze v malé oblasti subhepatálně (šipka).
A (vlevo) Součet obrazů v první minutě po aplikaci. Není patrný zvýšený krevní průtok v místě hemangiomu.
B (vpravo) Součet obrazů v posledních 10 minutách (50.–60. minuta po aplikaci). Je patrná zvýšená akumulace radiofarmaka v oblasti hemangiomu.
Obr. 1. Dynamická scintigrafie započatá současně s aplikací v předním pohledu. Oblast hemangiomu je překryta játry, hemangiom se zobrazuje pouze v malé oblasti subhepatálně (šipka). A (vlevo) Součet obrazů v první minutě po aplikaci. Není patrný zvýšený krevní průtok v místě hemangiomu. B (vpravo) Součet obrazů v posledních 10 minutách (50.–60. minuta po aplikaci). Je patrná zvýšená akumulace radiofarmaka v oblasti hemangiomu.

Statické snímky v předním (vlevo) a v zadním (vpravo) pohledu 150 minut po aplikaci. Je patrný zvýšený krevní pool v oblasti beder (šipky).
Obr. 2. Statické snímky v předním (vlevo) a v zadním (vpravo) pohledu 150 minut po aplikaci. Je patrný zvýšený krevní pool v oblasti beder (šipky).




SPECT/CT obrazy trupu umožní přesnější posouzení lokalizace a rozsahu hemangiomu (šipky).
A 3D obraz v předním pohledu
B 3D obraz v pravém bočním pohledu
C 3D obraz v pravém zadním šikmém pohledu
D řez v transverzální rovině v dolní části hrudníku
E řez v transverzální rovině v úrovni beder
F řez v transverzální rovině v úrovni pánve
G řez ve frontální rovině dorzálně v oblasti páteře
H řez ve frontální rovině dorzálně v oblasti zadní stěny trupu
I řez v sagitální rovině parasagitálně od střední čáry vpravo
J řez v sagitální rovině laterálně vpravo
Obr. 3. SPECT/CT obrazy trupu umožní přesnější posouzení lokalizace a rozsahu hemangiomu (šipky). A 3D obraz v předním pohledu B 3D obraz v pravém bočním pohledu C 3D obraz v pravém zadním šikmém pohledu D řez v transverzální rovině v dolní části hrudníku E řez v transverzální rovině v úrovni beder F řez v transverzální rovině v úrovni pánve G řez ve frontální rovině dorzálně v oblasti páteře H řez ve frontální rovině dorzálně v oblasti zadní stěny trupu I řez v sagitální rovině parasagitálně od střední čáry vpravo J řez v sagitální rovině laterálně vpravo

Diskuze

V roce 1996 vytvořila Mezinárodní společnost pro studium vaskulárních anomálií (ISSVA) klasifikační systém založený na histologickém nálezu a typu krevního průtoku. 3 Ten dělí cévní anomálie do dvou skupin – proliferující cévní nádory (hemangiomy) a cévní malformace, které se dále dělí na skupiny s nízkým a vysokým krevním průtokem.

Hemangiomy se vyskytují u 1–3 % novorozenců, dívky jsou postiženy až 5x častěji. 1 Podle doby prezentace dělíme hemangiomy na infantilní a kongenitální. 3

Kongenitální hemangiomy se objevují již při narození, tvoří asi 30 % všech hemangiomů. Dále se dělí na regredující a neregredující. Regredující hemangiomy obvykle vymizí během prvního roku až 18 měsíců života, neregredující rostou proporcionálně s růstem dítěte.

Infantilní hemangiomy se objevují až po narození většinou v průběhu prvních 6 týdnů života a tvoří asi 70 % všech hemangiomů. Během následujícího vývoje procházejí fází růstu (6–8 měsíců), fází stacionární (9–17 měsíců) a fází regrese, která může nejčastěji začít od 12. měsíce života dítěte, ale i dříve, a trvá několik měsíců až let. Do 9 let věku regreduje 90 % lézí. Po regresi mohou přetrvávat reziduální kožní změny jako teleangiektázie, depigmentace, atrofie a v některých případech jizvy.

Podle anatomického uspořádání dělíme hemangiomy na superficiální, hluboké a smíšené. 1

Superficiální hemangiomy (dříve „kapilární“, „tuberózní“ nebo „strawberry“) tvoří až 60 % všech vaskulárních tumorů, jsou nejčastějším typem hemangiomu, vyskytují se u 3 % novorozenců, v 80 % solitárně, ale je popisován i mnohočetný výskyt. Superficiální hemangiomy většinou spontánně regredují bez léčby, po regresi nezanechávají stopy. Léčbu vyžadují pouze afekce lokalizované v oblasti očních víček, nosních dírek nebo rtů, kde mohou být příčinou funkčních poruch.

Hluboké hemangiomy (dříve „kavernózní“ nebo „nodózní“) jsou zastoupeny asi v 15 %. Jsou to hrboly měkké konzistence uložené v dolním koriu nebo hluboko v podkoží, prosvítající na povrch namodralou nebo modrofialovou barvou. Utlačují okolní tkáňové struktury a mohou tak být příčinou anatomické funkční překážky. Většinou rychle progredují v průběhu prvních týdnů až měsíců života. Rovněž tento typ hemangiomu může vymizet spontánně.

Oba typy nádoru (superficiální i hluboký) v solitární a zvláště v mnohočetné podobě mohou být první známkou difuzní neonatální hemangiomatózy, která postihuje kromě kůže a podkoží i ostatní tkáně a orgány včetně jater, plic, ledvin, GIT a CNS.

Smíšené hemangiomy tvoří asi 25 % cévních nádorů a jsou zastoupeny kombinací výše popsaných afekcí, tedy kožním hrbolem červené barvy s laločnatou strukturou, který zasahuje do hloubky (podkoží, fascie a svaly), kde se tvoří často četné objemné kaverny. Tento typ bývá rovněž kombinován s lymfatickou složkou (lymfangio-hemangiom).

Hemangiomy nejsou výjimečným nálezem ani v dospělosti, jsou často diagnostikovány náhodně při vyšetřování ultrazvukem z jiných důvodů. 2 Mnohočetná angiomatóza, diagnostikovaná v dospělosti, je však velmi raritním onemocněním. Hemangiomy mohou v dospělosti postihnout kterýkoli orgán a projevit se v kterémkoli věku. Expandující hemangiomy mohou způsobit lokální kompresi nebo destrukci okolí 3 a mohou být rovněž zdrojem závažného krvácení. 4 Nebezpečnou komplikací hemangiomů je rozvoj Kasabach-Merrittova syndromu. 1,3 Jedná se o kombinaci rozsáhlého hemangiomu s trombocytopenií, konzumpční koagulopatií a mikroangiopatickou hemolytickou anémií.

Zobrazování hemangiomů má v nukleární medicíně dlouhou tradici 5,6, ačkoli v posledních letech jsou klinickými lékaři upřednostňovány jiné zobrazovací metody, především ultrazvuk, magnetická rezonance nebo výpočetní tomografie. 3,7,8 Přitom senzitivita a zejména specificita scintigrafického zobrazení krevního poolu značenými erytrocyty je poměrně vysoká, u jaterních hemangiomů se udává až kolem 100 %. 8,9 Klasickým obrazem hemangiomu, zejména jaterního, je tzv. „perfusion blood-pool mismatch“ – v časné fázi se hemangiom jeví jako defekt akumulace (má nízký průtok krve), v pozdní fázi pak jako horké ložisko (má velký krevní pool). Podobný obraz však mají také hemangiomy v jiných lokalizacích 9, jak ukazuje i naše kazuistika. Tím se hemangiomy odlišují od arteriovenózních malformací, které mají vysoký krevní průtok a malý krevní pool, jeví se tedy na časných obrazech jako oblast se zvýšeným průtokem, zatímco na pozdních snímcích je neodlišíme od okolí nebo mají jen lehce zvýšenou akumulaci radiofarmaka. 10 Podobný obraz však mohou mít také silně vaskularizované jaterní nádory, jako je hepatocelulární karcinom nebo některé metastázy. 11 Důležitý je dostatečný časový odstup zobrazení pozdní fáze, optimálně kolem 2 hodin, protože snímky provedené příliš časně mohou vést k falešně pozitivním nálezům, zejména u vaskularizovaných lézí. 12 Abychom se vyhnuli falešně negativním nálezům zejména u velkých jaterních hemangiomů, doporučuje se pozdní snímání za 3–4 hodiny, někdy dokonce až za 18–24 hodin. 13 Nespornou výhodou scintigrafie je možnost celotělového zobrazení, což usnadňuje detekci rozptýlených a mnohočetných hemangiomů. 14

Závěr

Scintigrafie značenými erytrocyty odhalila mimo známého povrchového kožního hemangiomu několik dalších lézí hlouběji uložených v podkoží a zasahujících až do svalů hrudní/břišní stěny. Postižení hlubších struktur (břišní orgány a páteř) jsme neprokázali. Absence zvýšeného průtoku krve vyloučila arteriovenózní malformaci. Vzhledem ke klinickému průběhu onemocnění a dynamice scintigrafických nálezů se domníváme, že se v tomto případě jedná spíše o angiomatózu.

Iva Štufková 1, Otto Lang 1,2

1 Oddělení nukleární medicíny, Oblastní nemocnice Příbram, a. s., ČR

2 Klinika nukleární medicíny, 3. LF UK a FN Královské Vinohrady, Praha, ČR

iva.stufkova@email.cz


Zdroje

1. Šimsová M, Kocmichová B. Hemangiomy a lymfangiomy, Sanquis 2003;27:34

2. Adam Z, Křikavová L, Krejčí M, et al. Léčba mnohočetné angiomatózy postihující skelet, břišní i hrudní dutinu interferonem α, thalidomidem a zoledronátem. Vnitř Lék 2008;54:653-664

3. Mulligan PR, Prajapati HJS, Martin LG, et al. Vascular anomalies: classification, imaging characteristics and implications for interventional radiology treatment approaches. Br J Radiol 2014;87:20130392

4. Yarlagadda R, Menda Y, Graham MM. Tc-99m Red Blood Cell Imaging in a Patient With Blue Rubber Bleb Nevus Syndrome. Clin Nucl Med 2008;33:374-376

5. Front D, Israel O, Groshar D et al. Technetium-99m-labeled red blood cell imaging. Semin Nucl Med. 1984;14:226-250

6. Kotlyarov EV, Mattay VS, Reba RC. Gallbladder Visualization During Technetiuim-99m RBC Blood Pool Imaging. Clin Nucl Med 1988;13:515-516

7. Hedge SV, Dillman JR, Lopez MJ, et al. Imaging of multifocal liver lesions in children and adolescents. Cancer Imaging 2012;12:516-529

8. Toro A, Mahfouz AE, Ardiri A, et al. What is changing in indications and treatment of hepatic hemangiomas. A review. Annals of Hepatology 2014;13:327-339

9. Phillpott J, Ali S, Briscoe E, et al. Three-Phase Tc-99m Labeled RBC Scintigraphy of a Splenic Hemangioma. Clin Nucl Med 1997;22:158-160

10. Fukuda Y, Murata Y, Umehara I, et al. Perfusion and Blood Pool Scintigraphy for Diagnosing Soft Tissue Arteriovenous Malformations. Clin Nucl Med 1999;24:232-234

11. Jolepalem P, Grigore C, Palka JC. Scintigraphic Evaluation of a Suspected Cavernous Hemangioma. J Nucl Med Technol 2012;40:290-292

12. Shih W, Lee JK, Mitchel B. False-Positive Results for Hepatic Hemangioma on Tc-99m RBC SPECT Caused by a Liver Metastasis From Small-Cell Lung Carcinoma. Clin Nucl Med 1996;21:898-899

13. Krishnamurthy GT, Krishnamurthy S. Nuclear hepatology: a textbook of hepatobiliary diseases. Springer-Verlag Berlin Heidelberg 2000, 291 p

14. Adams BK, Al Attia HM. Technetium-99m labelled red blood cell blood pool imaging versus contrast venography in a patient with extensive blue rubber bleb naevi. Postgrad Med J 2003;79:538

Štítky
Nukleární medicína Radiodiagnostika Radioterapie
Kurzy Doporučená témata Časopisy
Přihlášení
Zapomenuté heslo

Nemáte účet?  Registrujte se

Zapomenuté heslo

Zadejte e-mailovou adresu se kterou jste vytvářel(a) účet, budou Vám na ni zaslány informace k nastavení nového hesla.

Přihlášení

Nemáte účet?  Registrujte se