Longitudinální sledování vývoje sociálních schopností u pacientů s autismem: problematika spolehlivosti rodičovské výpovědi v telefonickém interview


Longitudinal follow-up of the development of social skills in patients with autism: a problem of reliability of the parental report in a telephone interview

Objective: Factors influencing social development of autistic children have not been sufficiently studied yet. The aim of the study was to evaluate the longitudinal social development of children with autism spectrum disorders (ASD) and to verify the hypothesis of latent social skills in autistic children on longitudinal data.

Methods: The study was designed as a follow-up. All but two exceptions of these follow-up contacts were performed by a phone call. The sample comprised of 47 autistic children (40 boys and 7 girls) with a mean age of 10.0±2.5 years (range 5.0–15.8 years). The average follow-up interval was 4.1 years from the first examination. The social domain of the Autism Diagnostic Interview-Revised (ADI-R) was used as an assessment tool. The sample was further subdivided according to the response to ADI-R Item No. 59 „Secure Base“ to: (i) those with a normal response, i.e., score 0 (n=20); and (ii) those with an abnormal response, including the original untransformed scores of 1, 2, and 3 (n=27). From the original research at baseline, parental reports´ reliability scores from ADI-R raters, who were able to compare the parental report with their own knowledge of the child, were available. A school grading scale of 1–5 was used for the assessment, provided that the highest reliability was achieved by parents with grade 1.

Results: The decrease in the ADI-R social domain score during follow-up (i.e., compared to baseline) was significantly different between children with normal and abnormal response to the ADI-R item 59 (0.85 vs 5.26; p=0.046). However, if only reliable parental statements were included (grades 1–3), then the difference substantially changed and lost its statistical significance (2.57 vs 5.56; p=0.263).

Conclusions: Our results have not confirmed the hypothesis of latent social skills indicating that autistic children aged 4–5 year with a presence of separation anxiety, would later achieve better results in their social skills. On the contrary, the results pointed at the factor of reliability of parental reports that has not been explored yet. This factor, if uncorrected, can significantly influence the results of telephone interviews..

Keywords:

childhood autism – latent social skills – ADI-R – telephone interview – longitudinal follow-up – reliability of parental report


Autoři: G. Kratochvíl Vaněčková ;  M. Hrdlička
Působiště autorů: Dětská psychiatrická klinika 2. LF UK a FN Motol, Praha
Vyšlo v časopise: Čes-slov Pediat 2019; 74 (4): 197-204.
Kategorie: Sympozium: Dětská a dorostová psychiatrie

Souhrn

Cíl studie: Faktory ovlivňující sociální vývoj autistických dětí jsou stále málo probádané. Cílem práce bylo pokusit se zhodnotit longitudinální sociální vývoj dětí s poruchou autistického spektra (PAS) a ověřit hypotézu o latentních sociálních schopnostech u autistických dětí na longitudinálních datech.

Metody: Studie byla koncipována jako follow-up, který byl až na dvě výjimky proveden telefonicky. Zkoumali jsme 47 dětí s PAS (40 chlapců a 7 dívek) s průměrným věkem 10,0 ± 2,5 roku (rozmezí: 5,0–15,8 roku); průměrná délka follow-up od prvního vyšetření byla 4,1 roku. Jako hodnotící nástroj byla využita sociální subškála dotazníku Autism Diagnostic Interview-Revised (ADI-R). Soubor byl dále rozdělen podle odpovědi na položku ADI-R č. 59 „Bezpečná základna“ na ty s normální odpovědí, tedy skóre 0 (n = 20), a ty s abnormální odpovědí, zahrnující původní, netransformovaná skóre 1, 2, 3 (n = 27). Spolehlivost rodičovských výpovědí hodnotili po provedeném škálování ADI-R v době baseline ošetřující lékaři, kteří tak mohli konfrontovat výpovědi rodičů s vlastní znalostí dítěte. Použita byla škála školního známkování na stupnici 1–5, přičemž nejvyšší spolehlivost měli rodiče se známkou 1.

Výsledky: Pokles skóre sociální subškály ADI-R během follow-up (tj. oproti baseline) byl statisticky významně rozdílný mezi dětmi s normální a abnormální odpovědí na položku ADI-R č. 59 (0,85 vs. 5,26; p = 0,046). Pokud jsme však zařadili jen spolehlivé rodičovské výpovědi (známky 1–3), pak se rozdíl podstatně změnil a ztratil statistickou významnost (2,57 vs. 5,56; p = 0,263).

Závěry: Naše výsledky nepotvrdily hypotézu o latentních sociálních schopnostech, podle které autistické děti se separační anxietou ve věku 4–5 let mají později lepší výsledky v sociálních schopnostech. Výsledky naopak poukázaly na dosud neprozkoumaný faktor spolehlivosti rodičovské výpovědi, který bez adekvátní korekce může podstatně ovlivnit výsledky telefonicky prováděných sledování.

Klíčová slova:

dětský autismus – latentní sociální schopnosti – ADI-R – telefonické interview – longitudinální sledování – spolehlivost rodičovské výpovědi

ÚVOD

Telefonické interview se ke screeningu a diagnostice v psychiatrii užívá teprve v posledních dvou desetiletích, např. u Attention-Deficit/Hyperactivity Disorder (ADHD) [1], ale zejména u poruch autistického spektra (PAS). Telefonický follow-up bývá využit u různých škál a testů, např. u M-CHAT [2, 3], ale přímo u Autism Diagnostic Interview-Revised (ADI-R) dosud dle dostupných dat použit nebyl. Rovněž jsme nenalezli práci, která by telefonické interview použila k longitudinálnímu sledování vývoje příznaků PAS.

Dostupné studie z oblasti PAS, zahrnující provedení telefonického interview

The Modified Checklist for Autism in Toddlers (M-CHAT) představuje nadějný nástroj pro včasnou detekci PAS ve věku dítěte 1630 měsíců. V České republice je od roku 2016 nezbytnou součástí všeobecné preventivní prohlídky v 18 měsících věku dítěte. Telefonické provedení dotazníku bylo využito ve Výchozí a Follow-up studii zkoumající včasnou detekci autismu a jiných vývojových poruch. Telefonický rozhovor byl uskutečněn s pečovateli dětí, které neobstály v prvotním screeningu provedeném pediatrem. V průběhu interview byly postupně rozebrány všechny oblasti, ve kterých dítě neobstálo. Byly pokládány podrobnější dotazy identifikující specifické vzorce chování a nabízeny různé příklady. Telefonické interview bylo mezikrokem, který zabezpečoval relativně vysokou specifičnost bez negativního vlivu na senzitivitu. Rozdíl mezi PPH (pozitivní prediktivní hodnota) před a po telefonickém interview byl malý ve skupině s velkým rizikem, ale významný ve skupině s nízkým rizikem onemocnění [2, 3].

Autistický screening dětskými lékaři primární péče s online podporou za pomoci The Modified Checklist for Autism in Toddlers with follow-up interview (M-CHAT/F) byl předmětem studie, jejímž cílem bylo zhodnocení realizovatelnosti, validity a reliability M-CHAT/F provedeném pediatry u dětí při pozitivním výsledku M-CHAT. Kontrolní M-CHAT/F byl poté administrován telefonicky nebo v přímém kontaktu s pečovateli školenými asistenty výzkumu z Kennedy Krieger Institute Center for Autism and Related Disorders. Výsledkem byla 86,6% shoda mezi škálováním pediatry a odbornými asistenty, s Cohenovým kappa koeficientem 0,72. Provedení M-CHAT/F pediatry vedlo k významnému zlepšení PPH ve srovnání s provedením samotného dotazníku M-CHAT [4].

The Autism Diagnostic Inventory-Telephone Screening in Spanish (ADI-TSS) vychází z dotazníku ADI-R, se zachováním jeho struktury, ale s redukcí otázek k počtu 47 a přeformulováním pro účel telefonického interview. Administrace konečné verze dotazníku zabere 20–40 minut a prokázala vysokou validitu, spolehlivost i konzistentnost. Validita ADI-TSS zůstala vysoká, pokud byla použita odborníkem v oblasti zdravotnictví bez nutnosti speciálního tréninku v oblasti PAS. Dotazník se jeví být užitečným screeningovým nástrojem v epidemiologických studiích, které v sobě zahrnují vyšetření velkého množství jedinců na velké vzdálenosti od centra výzkumu [5].

Geografická omezení a s ním i spojené vyšší finanční náklady vedly k administraci kompletního ADI-R telefonickou formou. Ve studii byli všichni účastníci administrováni kompletním dotazníkem ADI-R formou osobního setkání a poté formou telefonického interview. Oba způsoby byly provedeny stejným vyškoleným hodnotitelem. Výsledky prokázaly, že neexistuje žádný významný rozdíl mezi dosaženým skóre ani výslednou diagnózou v závislosti na metodě provedení rozhovoru. Administrace ADI-R telefonickou formou zůstává tedy diagnostickou metodou, která může být přínosnou především v oblasti výzkumu [6].

The Autism Symptom Interview (ASI) bylo koncipováno jako stručné, 15 až 20 minut trvající telefonické interview derivované z otázek ADI-R, které může být prováděno administrátory s minimálním tréninkem. ASI byl koncipován jako efektivní prostředek k rychlejšímu záchytu a klasifikaci jedinců s poruchami autistického spektra pro výzkumné či klinické účely. Při současné diagnostice s nástrojem ADOS (Autism Diagnostic Observation Schedule) ASI prokázalo podobnou úroveň senzitivity a specificity jako mnohonásobně déle trvající administrace dotazníku ADI-R [7].

The Autism-Tics, Attention-deficit hyperactivity disorder and other Comorbidities inventory (A-TAC) byl koncipován jako telefonické interview založené na screeningovém dotazníku vyvinutém v Institutu neurovědy a fyziologie, dětské a adolescentní psychiatrie na Univerzitě v Göteborgu za účelem screeningu obecné populace ve výzkumu v oblasti duševního zdraví. Dotazník se skládá ze 178 otázek, administrace trvá 15–35 minut a může být prováděna bez nutnosti odborného proškolení. A-TAC představuje spolehlivý nástroj pro screening PAS, ADHD, tikových poruch, specifických poruch učení a jiných vývojových poruch, který může usnadnit práci v rozsáhlých neuropsychiatrických výzkumech a počet diagnostikovaných symptomů může být použit jako měřítko pravděpodobnosti přítomnosti klinické diagnózy [8].

Další studie využívající A-TAC, publikovaná v roce 2010, podpořila dosud zdokumentované vynikající screeningové vlastnosti pro PAS, ADHD, tikové poruchy, specifické poruchy učení a jiné vývojové poruchy. Výzkum byl realizován s novou skupinou účastníků a s podstatně větší kontrolní skupinou. Byla využita širší škála položek a větší počet diagnostických kritérií, týkajících se komunikace, sociální interakce, flexibility, pozornosti, koordinace motoriky, vnímání, studijních předpokladů, exekutivních funkcí, tiků, obsesí a kompulzí, stravovacích návyků, separační anxiety, opozičního chování, nálady a koncepce reality. Přestože A-TAC je určen hlavně pro epidemiologický výzkum, díky rozšíření rozsahu interview může být i užitečným nástrojem ke shromažďování informací v klinické praxi, díky kterému lze snadným způsobem získat strukturované informace z různých oblastí od pečovatele dítěte ještě před jeho vyšetřením [9].

Konečně studie, publikovaná roku 2014, zhodnotila spolehlivosti A-TAC v případě opakovaného testování. A-TAC byl administrován laickými hodnotiteli s průměrným intervalem 70 dnů mezi oběma provedenými testováními. Podle výsledků poskytuje dobrou spolehlivost primárního testování i jeho opakování u neurodevelopmentálních poruch. Představuje snadno použitelný telefonický nástroj, který vykazuje vysokou test-retest reliabilitu i reliabilitu jako shodu pozorovatelů. A-TAC může být administrován vyškolenými laickými hodnotiteli, kteří mohou telefonicky komunikovat s rodiči i v odlehlých oblastech, což může být přínosné obzvláště ve vývojových zemích, které proškolené odborníky postrádají. Zásadním se jeví provádění screeningových hodnocení kojenců, neboť včasná diagnostika umožní brzké využití účinných intervencí [10].

Cílem předložené práce je, formou longitudinálního sledování, ověřit koncept latentních sociálních schopností autistických dětí. Idea existence latentních sociálních schopností se objevila jako možná interpretace rychlého, ale přechodného zlepšení autistických jedinců ve studiích s inhalací oxytocinu [11]. Oxytocin, hormon syntetizovaný v hypothalamu, je asociován s vývojem prosociálního chování a mimo jiné podporuje i pouto mezi matkou a kojencem. Elissar Andari na základě svého výzkumu oxytocinu u jedinců s autismem navrhla, že oxytocin může mít pozitivní vliv na pacienty s neprojevenými sociálními schopnostmi, neboť potlačením strachu a nedůvěry stimuluje jejich sociální zapojení [12].

Koncept testování latentních sociálních schopností vyplynul z analýzy původních dat projektu „Interakce rodinné situace s diagnostikou poruch autistického spektra“ [13]. Jeho výsledky podpořily hypotézu, že normální odpověď na otázku Bezpečná základna z dotazníku ADI-R indikuje přítomnost latentních sociálních schopností u autistických pacientů, jež mohou předznamenat v pozdějším věku nárůst manifestních sociálních schopností [11]. Položka ADI-R č. 59 „Bezpečná základna“ se nepřímo vztahuje k separační anxietě. Vývojově odpovídající odpověď u zdravě se vyvíjejících dětí v sobě zahrnuje to, že dítě si dokáže hrát izolovaně od svého rodiče či pečovatele a zároveň je schopné předpokládat možný katastrofální dopad na svou životní situaci při trvalé separaci od rodiče či pečovatele. Blízkost rodiče či pečovatele si dítě tedy pravidelně ověřuje [11].

METODIKA

Soubor pacientů

Výzkum byl zaměřen na follow-up bývalých pacientů Dětské psychiatrické kliniky FN Motol, kteří při pobytu na klinice v letech 2012–2016 obdrželi diagnózu poruchy autistického spektra a se svými zákonnými zástupci se účastnili výzkumného projektu „Interakce rodinné situace s diagnostikou poruch autistického spektra“ [13].

Byl naplánován follow-up 85 dětí (67 chlapců, 18 dívek; průměrný věk 5,9 ± 2,5 roku, věkové rozmezí 2,75–13,75 let) z původní studie „Interakce rodinné situace s diagnostikou poruch autistického spektra“, u nichž byly k dispozici vyhodnotitelné odpovědi (rozmezí odpovědí 03) na položku ADI-R č. 59 (dále: ADIR-59; v dichotomizované podobě normální vs. abnormální odpovědi jako ADIR-59R).

Z původní studie jsme rovněž použili psychopatologická skóre sociální doména ADOS v době baseline, sociální skóre ADI-R v době baseline, sociální skóre ADI-R v době follow-up a rozdíl sociálního skóre ADI-R baseline – follow-up. Z vnějších faktorů jsme použili socioekonomický status rodiny (SES; 3 stupně podle příjmu rodiny), počet informačních zdrojů, které rodina o autismu prostudovala před příchodem k prvotní diagnostice autismu (110 zdrojů), a konečně spolehlivost rodičovských výpovědí o dítěti. Spolehlivost hodnotili po provedeném škálování ADI-R v době baseline ošetřující lékaři, kteří mohli konfrontovat výpovědi rodičů s vlastní znalostí dítěte. Použita byla škála školního známkování na stupnici 1–5, přičemž nejvyšší spolehlivost měli rodiče se známkou 1.

Z oslovených 85 rodin se podařilo kontaktovat a zajistit informovaný souhlas se studií u 47 rodin, 55 % z původního souboru. Projektu se tedy účastnilo 47 pacientů (7 dívek a 40 chlapců), kteří byli v době průzkumu ve věkovém rozpětí 5,015,8 roku.

Procedura

Výzkumný projekt byl schválen Etickou komisí pro multicentrická klinická hodnocení Fakultní nemocnice Motol pod jednacím číslem EK-246/18. Zákonní zástupci 85 bývalých pacientů byli nejprve výzkumnicí telefonicky informováni o existenci a podrobnostech výzkumného projektu. Zástupcům, ochotným k zapojení do projektu, byl poštou zaslán informovaný souhlas, který v případě souhlasu se zařazením do projektu odeslali v přiložené ofrankované obálce zpět na Dětskou psychiatrickou kliniku. Zákonný zástupce dítěte v informovaném souhlasu vyslovil souhlas s poskytnutím informací o aktuálním zdravotním stavu dítěte, se zpracováním získaných údajů do potřebné databáze a jejich uchováváním v souladu se zákonnými předpisy o ochraně osobních údajů, jakož i s publikací výsledků v anonymní formě v odborných časopisech.

Pouze na základě podepsaného informovaného souhlasu došlo k zařazení do výzkumu a následnému interview se zákonnými zástupci pacientů sociální subškálou metody ADI-R, která byla jako celek původně administrována již v době předchozí hospitalizace pacientů.

Dotazník ADI-R (Autism Diagnostic Interview-Revised)

Autism Diagnostic Interview-Revised [14] je metodou velmi podrobného strukturovaného interview s rodiči nebo pečovateli dítěte, který se primárně zaměřuje na diagnostická kritéria poruch autistického spektra obsažená v MKN-10. Závislost této metody na osobě rodiče či pečovatele o dítě je zároveň jejím hlavním omezením tam, kde je spolupráce rodiče či pečovatele jakkoli nespolehlivá, omezená či dokonce nemožná [15].

Metoda je optimálně cílena na věk mezi 45 lety dítěte, teoreticky se připouští použití od 18 měsíců mentálního věku. Dotazník obsahuje 111 položek a doba potřebná k jeho pořízení se pohybuje okolo 3 hodin. Interview je založeno na přesně definovaných otázkách. Každá otázka má zpravidla název, definici problému, přesné znění otázky a pokyn, jak kódovat odpověď. V úvodu ADI-R je volnější pasáž věnovaná anamnéze a současným důvodům znepokojení. Otázky 2 – 41 jsou věnovány ranému vývoji dítěte včetně vývoje řeči – prvním projevům poruchy, motorickému vývoji, návyku na toaletu a komunikaci, popřípadě ztrátě již jednou získaných jazykových schopností. Položky 42 – 69 mapují sociální vývoj a hru, 70 – 85 zájmy a chování, 86 – 96 chování celkově. Oblasti deteriorace jsou zkoumány v otázkách 97 – 105, dotazům na speciální schopnosti jsou věnovány položky 106 – 111. Závěr je věnován celkovému zhodnocení. Při vyhodnocování podle algoritmu pro současně platnou Mezinárodní klasifikaci nemocí, 10. revizi (MKN-10), se používá jen 42 ze 111 položek. Nestanovuje se celkové skóre. Užívají se dílčí skóre pro základní oblasti: narušenou sociální interakci, narušenou komunikaci, repetitivní vzorce chování a abnormality zaznamenané před 36. měsícem věku (tzv. věkové kritérium) [15].

Forma interview

Pro účely našeho follow-up výzkumu jsme použili skóre pro narušenou sociální interakci. Pro porovnání jsme toto skóre měli k dispozici z původního výzkumu (baseline), kde bylo zaškolenými lékaři pořizováno osobně celé ADI-R.

Aktuální sociální schopnosti byly zjišťovány pomocí 15 vybraných standardizovaných otázek z dotazníku ADI-R. Tyto otázky byly rozšířeny o 16. otázku, která zjišťovala přítomnost pravidelné speciálně pedagogické, behaviorální či psychoterapeutické intervence specializované na autistickou problematiku.

Výzkumnicí pořizující interview s rodiči byla ve všech případech lékařka Dětské psychiatrické kliniky zaškolená v administraci dotazníku ADI-R (GKV). Vyšetřující byla zaslepena k předchozím výsledkům dítěte v jakémkoli vyšetření včetně odpovědi na položku ADIR č. 59 (Bezpečná základna), jejíž skóre dle předchozího výzkumu negativně koreluje s možným výskytem latentních sociálních schopností.

Administrace dotazníků proběhla ve 2 případech formou osobního setkání a ve zbývajících 45 případech formou telefonického kontaktu se zákonnými zástupci. Doba interview byla 2025 minut, což splnilo očekávaný předpoklad.

Statistické zpracování

Ke zpracování dat byl použit program Statistical Package for the Social Sciences (IBM SPSS, verze 22,0). K popisu souboru bylo použito metod deskriptivní statistiky. Pro porovnání demografické podobnosti skupin s odpovědí 0 a 1 na položku ADIR-59R bylo použito t-testu a chi2-testu. K porovnání sociální domény ADI-R mezi skupinami bylo vzhledem k neparametrickému rozložení dat dále použito neparametrických testů – Mannova-Whitneyho testu (k nepárovým srovnáním) a Wilcoxonova testu (k párovým srovnáním). Pro korelace bylo vzhledem k ordinálnímu charakteru některých proměnných (spolehlivost rodičovské výpovědi, SES) použito Spearmanovy korelace.

VÝSLEDKY

Soubor 47 dětí (40 chlapců, 7 dívek) měl průměrný věk 10,0 ± 2,5 roku (rozmezí 5,0–15,8 roku). Průměrný věk se významně nelišil mezi skupinami ADIR-59R s odpovědí 0 a 1 (10,5 vs. 9,7; t = 1,134; df = 45; p = 0,263). Průměrná délka follow-up byla 4,1 ± 1,1 roku (rozmezí 2,1–5,5 roku) a rovněž se významně nelišila mezi skupinami ADIR-59R s odpovědí 0 a 1 (4,2 vs. 4,0; t = 0,681; df = 45; p = 0,500). Mentální retardace se vyskytovala u celého souboru s frekvencí 63,8 % a rozdíly v jejím zastoupení ve skupinách ADIR-59R s odpovědí 0 a 1 se významně nelišily (56,3 % vs. 67,9 %; chi2 = 1,174; df = 1; p = 0,279).

V celém souboru během follow-up 16 pacientů (34 %) neabsolvovalo systematickou terapeutickou intervenci, 31 pacientů (66 %) ji absolvovalo. Zastoupení terapeutické intervence se nelišilo mezi skupinami ADIR-59R s odpovědí 0 a 1 (60,0 % vs. 70,4 %; chi2 = 0,550; df = 1; p = 0,458).

Sociální doména ADI-R

Výsledky graficky shrnuje graf 1 a jeho legenda obsahuje rovněž podrobné statistické parametry. Rozdíl mezi skupinami ADIR-59R = 0 a ADIR-59R = 1 byl vysoce významný v době původního pozorování, tj. baseline (p = 0,001), nicméně v době follow-up už byla významnost rozdílu pouze na hranici trendu (p = 0,070). Ve skupině ADIR-59R = 0 nedošlo k významnému poklesu během longitudinálního sledování (p = 0,545), zatímco u skupiny ADIR-59R = 1 byl pokles sociálního skóre během longitudinálního sledování vysoce významný (p = 0,001).

Vývoj sociální domény ADI-R od baseline k follow-up u dětí s normální a abnormální
odpovědí na položku ADIR-59.
Graf 1. Vývoj sociální domény ADI-R od baseline k follow-up u dětí s normální a abnormální odpovědí na položku ADIR-59.
ADIR-59R = 0 – normální odpověď na položku; ADIR-59R = 1 – abnormální odpověď na položku.
Baseline: ADIR-59R = 0 vs. ADIR-59R = 1: U = 423,5; p = 0,001 Follow-up: ADIR-59R = 0 vs. ADIR-59R = 1: U = 354,0; p = 0,070 ADIR-59R = 0: baseline vs. follow-up: W = 80,0; p = 0,545 ADIR-59R = 1: baseline vs. follow-up: W = 50,0; p = 0,001

Další faktory s možným podílem na výsledku

Protože telefonický follow-up ADI-R není obvyklý a jsou s ním spíše ojedinělé zkušenosti, zajímalo nás, jaké faktory ovlivňují posuzování rodičů a výsledná psychopatologická skóre. Do korelační matice jsme použili psychopatologická skóre sociální doména ADOS v době baseline, sociální skóre ADI-R v době baseline, sociální skóre ADI-R v době follow-up a rozdíl sociálního skóre ADI-R baseline – follow-up. Z vnějších faktorů jsme použili socioekonomický status rodiny (SES; 3 stupně podle příjmu rodiny), počet informačních zdrojů, které rodina o autismu prostudovala před příchodem k prvotní diagnostice autismu (110 zdrojů), a konečně spolehlivost rodičovských výpovědí o dítěti. Výsledky korelací zobrazuje tabulka 1.

Tab. 1. Korelace mezi proměnnými.
Korelace mezi proměnnými.
*p <0,05; **p <0,01
SES – socioekonomický status; ADOS-soc – sociální doména ADOS; ADI-R-soc – sociální doména ADI-R; BL – baseline; FU – follow-up

Z korelací relevantní k naší oblasti výzkumu jsou pozoruhodné dva výsledky:

  • a/ záporná korelace spolehlivosti a sociálního skóre ADI-R v době baseline (p = 0,038), tj. rodiče s nižší spolehlivostí udávali nižší sociální skóre ADI-R v době baseline;
  • b/ záporná korelace SES a sociálního skóre ADI-R v době follow-up (p = 0,034), tj. rodiče s nižším SES udávali vyšší sociální skóre ADI-R v době follow-up.

K prvnímu výsledku (sub a/) jsme provedli detailní korelační analýzy separátně pro obě skupiny ADIR-59R = 0 a ADIR-59R = 1. Výsledky zobrazuje tabulka 2. Korelace se zásadně liší u obou skupin. U skupiny ADIR-59R = 0 spolehlivost významně záporně koreluje jak se sociálním skóre ADI-R v době baseline (p = 0,008), tak i s poklesem sociálního skóre ADI-R během longitudinálního sledování (p = 0,037). U skupiny ADIR-59R = 1 se žádná taková významná korelace nevyskytuje.

Tab. 2. Korelace mezi vybranými proměnnými odděleně pro skupiny ADIR-59R = 0 a ADIR-59R = 1.
Korelace mezi vybranými proměnnými odděleně pro skupiny ADIR-59R = 0 a ADIR-59R = 1.
*p <0,05; **p <0,01
ADI-R-soc – sociální doména ADI-R; BL – baseline; FU – follow-up

Sociální doména ADI-R po vyloučení málo spolehlivých hodnocení

Provedli jsme porovnání poklesu sociálního skóre ADI-R během longitudinálního sledování pro obě skupiny po vyloučení respondentů se spolehlivostí 4 a 5. Zůstalo tak 39 respondentů, jejichž spolehlivost byla hodnocena známkou na škále 1–3 (14 respondentů ve skupině ADIR-59R = 0 a 25 respondentů ve skupině ADIR-59R = 1).

Výsledky zachycuje graf 2. Rozdíl mezi skupinami v míře zlepšení nebyl významný (p = 0,263).

Rozdíl v poklesu sociální domény ADI-R od baseline k follow-up mezi skupinami
ADIR-59R = 0 vs. ADIR-59R = 1 u celého souboru a u podsouboru se spolehlivostí
1–3.
Graf 2. Rozdíl v poklesu sociální domény ADI-R od baseline k follow-up mezi skupinami ADIR-59R = 0 vs. ADIR-59R = 1 u celého souboru a u podsouboru se spolehlivostí 1–3.
Celý soubor: U = 362,5; p = 0,046
Spolehlivost 1–3: U = 214,0; p = 0,263

Pro kontrast je zde uvedeno také porovnání poklesu sociálního skóre ADI-R během longitudinálního sledování pro obě skupiny a všechny účastníky bez ohledu na spolehlivost. Zde rozdíl mezi skupinami v míře zlepšení významný byl (p = 0,046).

DISKUSE

Původní průřezová studie o latentních sociálních schopnostech naznačovala, že děti se separační anxietou ve věku 4–5 let, tedy s ADIR-59-R = 0, mají později lepší výsledky v sociálních schopnostech [11]. Tyto výsledky podporovala i studie australských autorů, kteří zjistili, že sociální motivace u chlapců s PAS významně korelovala se separační anxietou (p = 0,036), ale nikoli s jinými formami úzkosti (generalizovaná úzkostná porucha, sociální úzkostná porucha) [16].

Naše současné výsledky nepotvrzují výsledky této průřezové studie o latentních sociálních schopnostech publikované v roce 2017 [11]. Ve verzi bez korekce pro spolehlivost referujících rodičů poukazují dokonce na opačný trend, tj. že absence separační anxiety ve věku 4–5 let je asociována s lepším vývojem v následujících několika letech. Po korekci dat na spolehlivost rodičů se však tento trend vytrácí a zdá se, že separační anxieta nemá predikční účinek pro další vývoj dítěte (viz graf 2).

Otázka spolehlivosti rodičovských výpovědí o dítěti je však složitější, než se zdá na první pohled být. V korelační matici spolehlivost nekorelovala ani se SES, ani s počtem informačních zdrojů o autismu, lze tedy říct, že není motivována ani možným ziskem sociálních dávek či jiných výhod, ani laicky přehnaným studiem problematiky autismu (viz tab. 1). Ještě podivnější však je, že při detailním rozboru korelací ve skupinách ADIR-59R = 0 a ADIR-59R = 1 se korelace zásadně liší u obou skupin (viz tab. 2). U skupiny ADIR-59R = 0 spolehlivost významně koreluje jak se sociálním skóre ADI-R v době baseline (p = 0,008), tak i s poklesem sociálního skóre ADI-R během longitudinálního sledování (p = 0,037). U skupiny ADIR-59R = 1 se žádná taková významná korelace nevyskytuje. Lze vyloučit, že by odpovědi byly zkresleny tím, že by rodiče sledovaných autistických dětí znali účel výzkumu. Ovlivnění spolehlivosti rodičovského hodnocení psychopatologie pouze u skupiny ADIR-59R = 0 má, dle našeho soudu, nejpravděpodobnější vysvětlení v tom, že k dětem, které k nim vykazují emoční vazbu ve formě separační anxiety, mají rodiče jiný emoční vztah než k dětem, které na ně emoční vazbu nevykazují (tj. skupina ADIR-59R = 1). Tento emoční vztah patrně vede u méně objektivních rodičů (tj. méně spolehlivých) k nevědomému zkreslení poskytovaných údajů – ve smyslu snižování závažnosti psychopatologie. Toto vedlejší zjištění naší studie je prioritní a mohlo by do budoucna mít svůj význam při hodnocení dotazníkových výzkumů psychopatologie obecně (nejen telefonických).

Je s podivem, že faktor spolehlivosti rodičovské výpovědi v telefonických interview dosud nebyl blíže zkoumán. Porovnáním výsledků dotazníku ADI-R při administraci formou osobního setkání a následně formou telefonického interview u stejných jedinců se zabýval výzkum Ward-King et al., publikovaný v roce 2010. Osobní setkání probíhalo za přítomnosti hodnotitele a primárního pečovatele dítěte [6]. Přítomnost dítěte, tedy jedince zařazeného do výzkumu, při osobním setkání nebyla specifikována. Dle amerických zvyklostí proběhla administrace však s vysokou pravděpodobností bez přítomnosti dítěte. Naše praxe je v tomto aspektu atypickou, neboť k administraci dochází převážně za přítomnosti dítěte nebo po psychiatrickém vyšetření dítěte. Stanovení věrohodnosti se tak zdá být chybějícím rozměrem a zařazení do standardní praxe by mohlo být velkým přínosem.

Velikost našeho souboru byla limitována návratností informovaných souhlasů (55%), které podmiňovaly účast ve studii. Tato návratnost je přiměřená návratnosti dotazníků v jiných pediatrických studiích, např. u screeningu předčasně narozených dětí byla 58% ve studii Guy et al. [17] a 63,6% ve studii Dudová et al. [18]. Související limitací bylo, že ze skupiny ADIR-59R = 0 vrátilo dotazníky více rodičů (20 z 32, tj. 62 %) než ze skupiny ADIR-59R = 1 (27 z 53, tj. 51 %). Pokud by např. existovala zákonitost (kterou však nelze v tomto typu výzkumu prokázat), že rodiče, jejichž dětem se během follow-up vedlo hůře, byli méně motivováni spolupracovat ve výzkumu, pak by tento rozdíl v návratnosti dotazníků mezi podskupinami mohl ovlivnit výsledky jednotlivých podskupin, a tím i konečné výsledky.

ZÁVĚR

Telefonický follow-up přímo u ADI-R podle dostupných informací doposud využit nebyl. Práce by mohla přispět k rozšíření této metodiky, umožnit poměrně jednoduché zhodnocení longitudinálního vývoje v různých oblastech autistického spektra, umožnit práci na větší vzdálenosti a snížit finanční náklady výzkumů. Díky provedení vlastně v domácím prostředí může minimalizovat dyskomfort informátora a jeho rodiny, který může být změnou prostředí vyvolán. Zároveň ve srovnání s písemnými dotazníky nabízí telefonický kontakt možnost okamžité reakce administrátora, která vede k přesnější odpovědi rodiče či pečovatele a tedy i lepší diagnostice.

Jako podstatné se u metody ADI-R ukázalo stanovení spolehlivosti rodičů či pečovatelů, kdy po vyloučení málo spolehlivých hodnocení došlo v našem případě ke statisticky významnému posunu ve výsledcích. Nevědomému zkreslení poskytovaných údajů rodiči či pečovateli ve smyslu snižování závažnosti psychopatologie, které může být dáno emočním vztahem k dítěti, by mělo být do budoucna věnováno více pozornosti.

Projekt byl podpořen interním grantem č. 6030 v rámci projektu (Ministerstva zdravotnictví) koncepčního rozvoje výzkumné organizace 00064203 (FN Motol) a programem UK Progres č. Q15 s názvem „Životní dráhy, životní styly a kvalita života z pohledu individuální adaptace a vztahu aktérů a institucí“.

MUDr. Gisela Kratochvíl Vaněčková

Dětská psychiatrická klinika

2. LF UK a FN Motol

V Úvalu 84

150 06 Praha 5

e-mail: gisela.vaneckova@fnmotol.cz


Zdroje

1. Holmes J, Lawson D, Langley K, et al. The child attention deficit hyperactivity disorder teacher telephone interview (CHATT). Br J Psychiatry 2004; 184: 74–78.

2. Robins DL, Fein D, Barton ML, Green A. The Modified Checklist for Autism in Toddlers: an initial study investigating the early detection of autism and pervasive developmental disorders. J Autism Dev Disord 2001; 31: 131–144.

3. Kleinman JM, Robins DL, Ventola PE, et al. The Modified Checklist for Autism in Toddlers: a follow-up study investigating the early detection of autism spectrum disorders. J Autism Dev Disord 2008; 38: 827–839.

4. Sturner R, Howard B, Bergmann P, et al. Autism screening with online decision support by primary care pediatricians aided by M-CHA/F. Pediatrics 2016; 138 (3): e20153036.

5. Vrancic D, Nanclares V, Soares D, et al. Sensitivity and specificity of the Autism diagnostic inventory-telephone screening in Spanish. J Autism Dev Disord 2002; 32 (4): 313–320.

6. Ward-King J, Cohen IL, Penning H, Holden JAJ. Brief report: Telephone administration of the autism diagnostic interview-revised: reliability and suitability for use in research. J Autism Dev Disord 2010; 40: 1285–1290.

7. Bishop SL, Huerta M, Gotham K, et al. The Autism Symptom Interview, School-Age: A brief telephone interview to identify autism spectrum disorders in 5-to-12-year-old children. Autism Res 2017; 10: 78–88.

8. Hansson SL, Röjvall AS, Rastam M, et al. Psychiatric telephone interview with parents for screening of childhood autism- tics, attention- deficit hyperactivity disorder and other comorbidities (A-TAC). Br J Psychiatry 2005; 187: 262–267.

9. Larson T, Anckarsäter H, Gillberg C, et al. The Autism- Tics, AD/HD and other Comorbidities inventory (A-TAC): further validation of a telephone interview for epidemiological research. BMC Psychiatry 2010, 10: 1.

10. Larson T, Selinus EN, Gumpert CH, et al. Reliability of Autism- Tics, AD/HD and other Comorbidities (A-TAC) inventory in a test-retest design. Psychological Reports: Measures & Statistics 2014; 114: 93–103.

11. Hrdlička M, Urbánek T, Vacová M, et al. Some children with autism have latent social skills that can be tested. Neuropsychiatr Dis Treat 2017; 13: 827–833.

12. Andari E, Duhamel JR, Zalla T, et al. Promoting social behavior with oxytocin in high-functioning autism spectrum disorders. Proc Natl Acad Sci USA 2010; 107 (9): 4389–4394.

13. Hrdlička M, Vacová M, Ošlejšková H, et al. Age at diagnosis of autism spectrum disorders: Is there an association with socioeconomic status and family self-education about autism? Neuropsychiatr Dis Treat 2016; 12: 1639–1644.

14. Lord C, Rutter M, LeCouteur A. Autism diagnostic interview – revised: a revised version of a diagnostic interview for caregivers of individuals with possible pervasive developmental disorders. J Autism Dev Disord 1994; 24: 659–685.

15. Dudová I, Hrdlička M. Použití nástrojů ADI-R a ADOS v diagnostice poruch autistického spektra. Čs Psychol 2013; 57 (5): 488–495.

16. Bitsika V, Sharpley CF. The interaction of matrix reasoning and social motivation as predictors of separation anxiety in boys with autism spectrum disorder. Int J Dev Neurosci 2018; 67: 6–13.

17. Guy A, Seaton SE, Boyle EM, et al. Infants born late/moderately preterm are at risk for a positive autism screen at 2 years of age. J Pediatr 2015; 166: 269–275.

18. Dudova I, Markova D, Kasparova M, et al. Comparison of three screening tests for autism in preterm children with birth weights less than 1500 grams. Neuropsychiatr Dis Treat 2014; 10: 2201–2208.

Štítky
Neonatologie Pediatrie Praktické lékařství pro děti a dorost

Článek vyšel v časopise

Česko-slovenská pediatrie

Číslo 4

2019 Číslo 4

Nejčtenější v tomto čísle

Tomuto tématu se dále věnují…


Kurzy

Zvyšte si kvalifikaci online z pohodlí domova

Jistoty a nástrahy antikoagulační léčby aneb kardiolog - neurolog - farmakolog - nefrolog - právník diskutují
nový kurz
Autoři: doc. MUDr. Štěpán Havránek, Ph.D., prof. MUDr. Roman Herzig, Ph.D., doc. MUDr. Karel Urbánek, Ph.D., prim. MUDr. Jan Vachek, MUDr. et Mgr. Jolana Těšínová, Ph.D.

Léčba akutní pooperační bolesti
Autoři: doc. MUDr. Jiří Málek, CSc.

Nové antipsychotikum kariprazin v léčbě schizofrenie
Autoři: Prof. MUDr. Cyril Höschl, DrSc., FRCPsych.

Familiární transthyretinová periferní polyneuropatie
Autoři: MUDr. Radim Mazanec, Ph.D.

Diabetes mellitus a kardiovaskulární riziko, možnosti jeho ovlivnění
Autoři:

Všechny kurzy
Kurzy Doporučená témata Časopisy
Přihlášení
Zapomenuté heslo

Nemáte účet?  Registrujte se

Zapomenuté heslo

Zadejte e-mailovou adresu se kterou jste vytvářel(a) účet, budou Vám na ni zaslány informace k nastavení nového hesla.

Přihlášení

Nemáte účet?  Registrujte se