#PAGE_PARAMS# #ADS_HEAD_SCRIPTS# #MICRODATA#

Borreliový pseudolymfom obočí u dospělého pacienta


Borrelial pseudolymphoma of the eyebrow in an adult

Borrelial pseudolymphoma, more commonly known as Borrelia lymphocytoma and previously also as lymphadenosis benigna cutis, is a rare manifestation of Lyme borreliosis, which occurs nearly always in children after an infection caused by Borrelia afzelii; this pathogen is transmitted exclusively by the Ixodes ricinus tick in our region. The most common body locations of this lymphocytoma include the earlobe, scrotum, nipples and the areomamillary complex. Therefore, the case of our patient was unexpected and quite rare. The aim of this article is to point out the high incidence of Lyme disease and its atypical manifestations which can be cured without surgical intervention in most cases. The authors describe the case of a 58-year-old healthy female patient with a very rare manifestation of Lyme disease.

Keywords:

Ixodes – Lyme disease – Borrelia burgdorferi – pseudolymphoma – skin neoplasms


Autoři: V. Woznica 1,2;  I. Třešková 1,2
Působiště autorů: Oddělení plastické chirurgie, Fakultní nemocnice Plzeň 1;  Univerzita Karlova, Lékařská fakulta Univerzity Karlovy v Plzni 2
Vyšlo v časopise: Rozhl. Chir., 2023, roč. 102, č. 2, s. 88-90.
Kategorie: Kazuistika
doi: https://doi.org/10.33699/PIS.2023.102.2.88–90

Souhrn

Borreliový pseudolymfom, častěji nazývaný borreliový lymfocytom a dříve také lymphadenosis benigna cutis, je vzácný projev lymeské borreliózy, který se vyskytuje v drtivé většině u dětí po infekci patogenem Borrelia afzelii přenášeným v našich podmínkách téměř výhradně klíštětem Ixodes ricinus. Nejčastější lokalizací tohoto lymfocytomu bývají ušní boltce, scrotum, bradavka a areomamilární komplex. Proto byl případ naší pacientky nečekaný a zcela raritní. Cílem tohoto sdělení je poukázat na vysokou incidenci lymeské borreliózy a na její atypické projevy, které je však možné ve většině případů vyléčit bez nutnosti chirurgického zásahu. Autoři zde popisují případ 58leté interně nestonající pacientky s velmi vzácným projevem lymeské borreliózy.

Klíčová slova:

Ixodes – Borrelia burgdorferi – pseudolymfom – lymeská borrelióza – kožní neoplazie

ÚVOD

Lymeská borrelióza (LB) je nejčastěji klíšťaty přenášenou infekcí [1]. Jedná se o zoonózu, která je v našich podmínkách v naprosté většině případů přenášena klíštětem Ixodes ricinus, které se vyskytuje na celém území České republiky, a to především ve vysokých, ale i krátce sečených trávních porostech. Dle posledních průzkumů, provedených v letech 2006 až 2021, je přibližně 10 %, místy až 20 % klíšťat infikovaných spirochetou Borrelia burgdorferi sensu lato [2]. Incidence onemocnění LB je tedy přibližně 350 případů na 100 000 obyvatel ročně.

Mimo jiné projevy se infekce LB může projevit také výskytem borreliového lymfocytomu, který se jen vzácně vyskytuje u dospělých pacientů, a to především v lokalitě ušního lalůčku, bradavek nebo scrota. Svými klinickými známkami na kůži často imituje bazocelulární karcinom, což následně často vede ke zcela chybnému způsobu terapie s nepříznivými kosmetickými výsledky, obzvlášť v lokalizaci obličeje či ušních boltců.

Kazuistika, kterou zde prezentujeme, je vzácným případem lymfocytomu obočí u dospělé pacientky, která byla odeslána ze spádového dermatologického pracoviště na naše oddělení k chirurgickému řešení.

KAZUISTIKA

58letá interně nestonající pacientka, s negativní rodinnou anamnézou, byla odeslána ze spádového dermatologického pracoviště, po absolvování bezvýsledné dvouměsíční lokální terapie, se závěrem pomalu rostoucího, vysoce suspektního zcela asymptomatického bazaliomu levého obočí, který ve chvíli prvního vyšetření na naší ambulanci již dosahoval průměru 1 cm (Obr. 1).

Palpačně měkké špatně ohraničené ložisko bez
povrchových změn<br>
Fig. 1: Poorly demarcated lesion, soft on palpation,
without any superficial changes
Obr. 1. Palpačně měkké špatně ohraničené ložisko bez povrchových změn
Fig. 1: Poorly demarcated lesion, soft on palpation, without any superficial changes

Pacientka byla indikována ke kontrolované excizi, která byla provedena o tři týdny později. Makroskopická hranice ložiska nebyla zcela zřetelná, nicméně byla dodržena bezpečná hranice ochranného lemu zdravé tkáně 4 mm.

Dle histologického a molekulárně-biologického vyšetření byla prokázaná metodou polymerázové řetězové reakce (PCR) přítomnost Borrelia burgdorferi, se závěrem neradikálně odstraněného borreliového lymfocytomu.

Pacientka byla odeslána na Kliniku infekčních nemocí a cestovní medicíny FN Plzeň, kde byla nasazena, s přihlédnutím k anamnestickému údaji alergie na doxycyklin, čtrnáctidenní terapie klarithromycinem. Během této doby se rána pravého obočí pacientce zcela zhojila (Obr. 2). Z estetických důvodů byla po dokončení antibiotické terapie provedena korekce jizvy levého obočí (Obr. 3 a 4).

Stav po spontánním zhojení per secundam intentionem<br>
Fig. 2: Condition after spontaneous healing per secundam
intentionem
Obr. 2. Stav po spontánním zhojení per secundam intentionem
Fig. 2: Condition after spontaneous healing per secundam intentionem

Stav po chirurgické korekci jizvy<br>
Fig. 3: Condition after surgical revision of the scar
Obr. 3. Stav po chirurgické korekci jizvy
Fig. 3: Condition after surgical revision of the scar

Stav 2 měsíce po chirurgické korekci jizvy<br>
Fig. 4: Condition two months after surgical revision of the
scar
Obr. 4. Stav 2 měsíce po chirurgické korekci jizvy
Fig. 4: Condition two months after surgical revision of the scar

DISKUZE

Zdá se, že případů LB celosvětově za posledních 20 let přibývá [3], je však nutné vzít v potaz i vysokou serologickou pozitivitu naší populace, která se bez zároveň probíhajících klinických známek nesmí zaměňovat za akutně probíhající infekci LB. Nemalý podíl na nárůstu promořenosti naší populace má i stále teplejší podnebí, kdy se klíště obecné vyskytuje ve stále vyšší nadmořské výšce, populace klíšťat roste a sezonní období jejich výskytu se prodlužuje [4].

Rozlišujeme časné lokalizované stadium LB, které se projevuje až v 80 % případů příznakem erythema migrans [5], dalšími nespecifickými příznaky pak mohou být únava, artralgie, myalgie a mírné tuhnutí šíje. Tato forma se většinou manifestuje do několika dnů.

Příznaků časného diseminovaného stadia je již více, jsou vážnější a nastávají většinou s odstupem několika týdnů. Mohou jimi být neuropatie periferních i hlavových nervů, meningitidy, encefalitidy, vzácně i postižení srdce (0,3 až 4 %) projevující se nejčastěji poruchami srdečního rytmu a v neposlední řadě také kožní změny, jako jsou mnohočetná ložiska erythema migrans a také borreliový lymfocytom, což je také případ naší pacientky.

Pozdní stadium u neléčené LB je poté spjato převážně s bolestmi kloubů, acrodermatitis chronica atrophicans (ACA) a méně často i s encefalopatií a polyneuropatií [6].

U dětí s diseminovaným stadiem onemocnění se borreliový pseudolymfom vyskytuje přibližně v 21 % případů [7]. U dospělých se vyskytuje již zcela výjimečně, a to hlavně v lokalitách bradavek, ušních boltců a scrota, což dokazuje mimo jiné i slovinská studie Vera Maraspin, et al., která v období mezi lety 1986 až 2014 zachytila a vyšetřila 144 dospělých pacientů s borreliovým lymfocytomem, kdy pouze 2 pacienti měli blíže nespecifikovaný lymfocytom hlavy. Převážná většina (73,6 %) pacientů měla lymfocytom prsu a druhou nejčastější lokalitou byly ušní boltce [8].

Borreliový lymfocytom se vyznačuje modročerveným otokem, je většinou mírně nad niveau a dosahuje průměru i několika centimetrů. Na rozdíl od kožních tumorů však na jeho povrchu nepozorujeme žádné známky ulcerace ani šupinatění. Také je v porovnání s kožními tumory palpačně měkký.

I když se v našem případě jedná o zcela raritní výskyt borreliového lymfocytomu, je nutné konstatovat, že při včasném odhalení diagnózy nemuselo dojít k tak rozsáhlému chirurgickému výkonu s nutností další korekce.

ZÁVĚR

Je nutné pohlížet na borreliový lymfocytom jako na kožní projev systémového infekčního onemocnění, tudíž je jakýkoli chirurgický výkon s cílem kompletního odstranění léze zcela zbytečný.

V případě podezření na časnou diseminovanou fázi onemocnění projevující se lymfocytomem s pozitivním anamnestickým vyšetřením je většinou na místě doplnění serologického vyšetření, které v případě pozitivity výrazně zvýší pravděpodobnost právě probíhající aktivní infekce Borrelia burgdorferi. Alternativou serologického vyšetření je provedení biopsie z hranice kožního ložiska, která bude podrobena PCR testování.

V případě prokázání LB je metodou volby desetidenní až čtrnáctidenní antibiotická terapie doxycyklinem [9]. Kožní projevy LB v převážné většině zcela vymizí po několika týdnech až měsících po zahájení antibiotické terapie [10,7].

Vzhledem k vysoké incidenci LB v posledních letech může těchto raritních případů přibývat. Je tedy vhodné na tuto diagnózu pomýšlet a při klinickém podezření se zajímat o anamnézu přisátí klíštěte, které vlastní rozvoj lymfocytomu předchází o několik dní až měsíců, a pacienta odeslat k vyšetření infektologem či provést bioptické vyšetření suspektního ložiska, kdy pro provedení PCR testu stačí tkáňový vzorek o průměru 2 mm.

Časným stanovením diagnózy lymfocytomu se můžeme vyhnout zbytnému chirurgickému výkonu a také předejít riziku trvalých následků v podobě neuropatií, srdečních postižení nebo chronických artritid, které je však nutné a mnohdy problematické odlišit od postborreliového syndromu nebo psychosomatických projevů prodělaného onemocnění.

Pacientka byla s konečným estetickým výsledkem spokojená.

Seznam zkratek:

ACA  – acrodermatitis chronica atrophicans

LB    – lymeská borrelióza

PCR – polymerázová řetězová reakce

Konflikt zájmů

Autoři článku prohlašují, že nejsou v souvislosti se vznikem tohoto článku ve střetu zájmů a že tento článek nebyl publikován v žádném jiném časopise, s výjimkou kongresových abstrakt a doporučených postupů.

MUDr. Vlastimil Woznica

Sportovní 3235

434 01 Most

e-mail: woznicav@fnplzen.cz

ORCID: 0000-0001-6991-7173


Zdroje

1. Glatz M, Resinger A, Semmelweis K, et al. Clinical spectrum of skin manifestations of lyme borreliosis in 204 children in Austria. Acta Derm Venerol. 2015;95(5):565–571. doi: 10.2340/00015555-2000.

2. Strnad M, Hönig V, Růžek D, et al. Europe- wide meta-analysis of Borrelia burgdorferi sensu lato prevalence in questing Ixodes ricinus ticks. Appl Environ Microbiol. 2017 Jul 17;83(15):e00609–00617. doi: 10.1128/AEM.00609-17.

3. Bobe JR, Jutras BL, Horn EJ, et al. Recent progress in Lyme disease and remaining challenges. Front Med. (Lausanne) 2021 Aug 18;8:666554. doi: 10.3389/ fmed.2021.666554.

4. Wallace D, Ratti V, Kodali A, et al. Effect of rising temperature on Lyme disease: Ixodes scapularis population dynamics and Borrelia burgdorferi transmission and prevalence. Can J Infect Dis Med Microbiol. 2019 Sep 16;2019:9817930. doi: 10.1155/2019/9817930.

5. Mullegger RR. Dermatological manifestations of Lyme borreliosis. Eur J Dermatol. 2004 Sep-Oct;14(5):296–309. PMID: 15358567.

6. Aucott JN, Seifter A, Rebman AW. Probable late Lyme disease: a variant manifestation of untreated Borrelia burgdorferi infection. BMC Infect Dis. 2012 Aug 1;12:173. doi: 10.1186/1471-2334-12-173.

7. Maraspin V, Nahtigal Klevišar M, Ružić-Sabljić E, et al. Borrelial lymphocytoma in adult patients. Clin Infect Dis. 2016 Oct 1;63(7):914–921. doi: 10.1093/cid/ciw417.

8. Lantos PM, Rumbaugh J, Bockenstedt LK, et al. Clinical practice guidelines by the Infectious Diseases Society of America (IDSA), American Academy of Neurology (AAN), and American College of Rheumatology (ACR): 2020 Guidelines for the Prevention, Diagnosis, and Treatment of Lyme Disease. Arthritis Rheumatol. 2021 Jan;73(1):12–20. doi: 10.1002/art.41562.

9. Arnež M, Ružić-Sabljić E. Borrelial lymphocytoma in children. Pediatr Infect Dis J. 2015 Dec;34(12):1319–1322. doi: 10.1097/INF.0000000000000884.

10. Miguel D, Peckruhn M, Elsner P. Treatment of cutaneous pseudolymphoma: A systematic review. Acta Derm Venereol. 2018 Mar 13;98(3):310–317. doi: 10.2340/00015555-2841.

Štítky
Chirurgie všeobecná Ortopedie Urgentní medicína

Článek vyšel v časopise

Rozhledy v chirurgii

Číslo 2

2023 Číslo 2
Nejčtenější tento týden
Nejčtenější v tomto čísle
Kurzy Podcasty Doporučená témata Časopisy
Přihlášení
Zapomenuté heslo

Zadejte e-mailovou adresu, se kterou jste vytvářel(a) účet, budou Vám na ni zaslány informace k nastavení nového hesla.

Přihlášení

Nemáte účet?  Registrujte se

#ADS_BOTTOM_SCRIPTS#